Neuromuscular DiseasesNeuromuscular DiseasesНервно-мышечные болезни2222-87212413-0443Publishing House ABV Press17010.17650/2222-8721-2016-6-3-36-42CLINICAL CASEКЛИНИЧЕСКИЙ РАЗБОРKüttner tumour as the cause of a hypoglossal nerve palsy: case report and literature reviewВоспалительная опухоль Кюттнера как причина пареза подъязычного нерва: обзор литературы и описание клинического случаяBorodulinaI. V.БородулинаИ. В.
Russian Federation
irina.borodulina@gmail.comShvedkovV. V.ШведковВ. В.
Russian Federation
Scientific Center of NeurologyФГБНУ «Научный центр неврологии»160420196336421210201604112016Copyright ©; 2019, Borodulina I.V., Shvedkov V.V.Copyright ©; 2019, Бородулина И.В., Шведков В.В.2019Borodulina I.V., Shvedkov V.V.Бородулина И.В., Шведков В.В.https://creativecommons.org/licenses/by/4.0https://nmb.abvpress.ru/jour/article/view/170

Chronic sclerosing sialadenitis, also known as Küttner’s tumor, is a benign tumour-like chronic inflammatory lesion of the salivary glands predominantly involving the submandibular gland. It was first described in 1896 by H. Küttner, a German physician. Histopathological examination reveales dilated ducts with a dense lymphoplasmacytic infiltration, periductal fibrosis and acinaratrophy. Clinical characteristics include painless swelling of the submandibular gland. Mostly the submandibular gland is affected unilaterally. For the moment Küttner's tumor is thought to be a lesion of immunoglobulin G4-related disease (IgG4-related disease). This is an inflammatory condition accompaniedby dense lymphoplasmacytic infiltrate rich in IgG4-positive plasma cells, fibrosis in various organs and elevated serum IgG4 levels. Küttner’s tumour creates an interesting diagnostic dilemma in clinical practice because it resembles closely the clinical characteristicsof malignancy. Herein, we report the case of a 69-year-old female with the hypoglossal nerve paresis caused by IgG4-associated chronic sclerosing sialadenitis. At first stroke was suspected.

chronic sclerosing sialadenitisKüttner’s tumorIgG4-related diseasehypoglossal nerve paresisstrokeхронический склерозирующий сиалоаденитопухоль КюттнераIgG4-ассоциированная болезньпарез подъязыч- ного нерваострое нарушение мозгового кровообращения1. Хирургическая стоматология. Воспалительные и дистрофические заболевания слюнных желез: учебное пособие. Под ред. А.М. Панина. М.: Литтерра, 2011. 208 с. [Surgical dentistry. Inflammatory and dystrophic diseases of salivary glands: manual. Ed. by А.М. Panin. Мoscow: Litterra, 2011. 208 p. (In Russ.)].Хирургическая стоматология. Воспалительные и дистрофические заболевания слюнных желез: учебное пособие. Под ред. А.М. Панина. М.: Литтерра, 2011. 208 с. [Surgical dentistry. Inflammatory and dystrophic diseases of salivary glands: manual. Ed. by А.М. Panin. Мoscow: Litterra, 2011. 208 p. (In Russ.)].2. Kьttner H. Ьber entzundiche Tumoren der Submanxillar-speicheldruse. Bruns Bietr Klin Chir 1896;15:815–34.Kьttner H. Ьber entzundiche Tumoren der Submanxillar-speicheldruse. Bruns Bietr Klin Chir 1896;15:815–34.3. Roh J.L., Kim J.M. Kьttner’s tumour: unusual presentation with bilateral involvement of the lacrimal and submandibular glands. Acta Otolaryngol 2005;125(7): 792–6. DOI:10.1080/00016480510026953. PMID: 16012044.Roh J.L., Kim J.M. Kьttner’s tumour: unusual presentation with bilateral involvement of the lacrimal and submandibular glands. Acta Otolaryngol 2005;125(7): 792–6. DOI:10.1080/00016480510026953. PMID: 16012044.4. Huang C., Damrose E., Bhuta S. et al. Kuttner tumour (chronic sclerosing sialadenitis). Am J Otolaryngol 2002;23(6): 394–7. PMID: 12430136.Huang C., Damrose E., Bhuta S. et al. Kuttner tumour (chronic sclerosing sialadenitis). Am J Otolaryngol 2002;23(6): 394–7. PMID: 12430136.5. Sekine S., Nagata M., Watanabe T. Chronic sclerosing sialadenitis of the submandibular gland associated with idiopathic retroperitoneal fibrosis. Pathol Int 1999;49(7):663–7. PMID: 10504530.Sekine S., Nagata M., Watanabe T. Chronic sclerosing sialadenitis of the submandibular gland associated with idiopathic retroperitoneal fibrosis. Pathol Int 1999;49(7):663–7. PMID: 10504530.6. Kojima M., Nakamura S., Itoh H. et al. Kuttner’s tumor of salivary glands resembling marginal zone B-cell lymphoma of the MALT type: a histopathologic and immunohistochemical study of 7 cases. Int J Surg Pathol 2004;12(4):389–93. PMID: 15494864.Kojima M., Nakamura S., Itoh H. et al. Kuttner’s tumor of salivary glands resembling marginal zone B-cell lymphoma of the MALT type: a histopathologic and immunohistochemical study of 7 cases. Int J Surg Pathol 2004;12(4):389–93. PMID: 15494864.7. Tsuneyama K., Saito K., Ruebner B.H. et al. Immunological similarities between primary sclerosing cholangitis and chronic sclerosing sialadenitis: report of the overlapping of these two autoimmune diseases. Dig Dis Sci 2000;45(2):366–72. PMID: 10711453.Tsuneyama K., Saito K., Ruebner B.H. et al. Immunological similarities between primary sclerosing cholangitis and chronic sclerosing sialadenitis: report of the overlapping of these two autoimmune diseases. Dig Dis Sci 2000;45(2):366–72. PMID: 10711453.8. Буеверов А.О., Кучерявый Ю.А. IgG4-ассоциированная болезнь. Монография. Первый Медицинский государственный университет им. И.М. Сеченова, Московский государственный медикостоматологический университет им. А.И. Евдокимова. М.: Форте Принт, 2014. 128 с. [Bueverov А.О., Kucheryavyy Yu.А. IgG4-аssociated disease. Моnography. I.M. Sechenov First Medical State University, A.I. Evdokimov Moscow State Medical and Dental University. Мoscow: Fortе Print, 2014. 128 p. (In Russ.)].Буеверов А.О., Кучерявый Ю.А. IgG4-ассоциированная болезнь. Монография. Первый Медицинский государственный университет им. И.М. Сеченова, Московский государственный медикостоматологический университет им. А.И. Евдокимова. М.: Форте Принт, 2014. 128 с. [Bueverov А.О., Kucheryavyy Yu.А. IgG4-аssociated disease. Моnography. I.M. Sechenov First Medical State University, A.I. Evdokimov Moscow State Medical and Dental University. Мoscow: Fortе Print, 2014. 128 p. (In Russ.)].9. Hamano H., Kawa S., Ochi Y. et al. Hydronephrosis associated with retroperitoneal fibrosis and sclerosing pancreatitis. Lancet 2002;359(9315):1403–4. PMID: 11978339.Hamano H., Kawa S., Ochi Y. et al. Hydronephrosis associated with retroperitoneal fibrosis and sclerosing pancreatitis. Lancet 2002;359(9315):1403–4. PMID: 11978339.10. Kitagawa S., Zen Y., Harada K. et al. Abundant IgG4-positive plasma cell infiltration characterises chronic sclerosing sialadenitis (Kьttner’s tumor). Am J Surg Pathol 2005;29(6):783–91. PMID: 15897744.Kitagawa S., Zen Y., Harada K. et al. Abundant IgG4-positive plasma cell infiltration characterises chronic sclerosing sialadenitis (Kьttner’s tumor). Am J Surg Pathol 2005;29(6):783–91. PMID: 15897744.11. Tanaka K., Harada H., Kayamori K. Omura K. Chronic sclerosing sialadenitis of the submandibular gland as the initial symptom of IgG4-related disease: a case report. Tonoku J Exp Med 2015;236(3):193–8. DOI: 10.1620/tjem.236.193. PMID: 26084640.Tanaka K., Harada H., Kayamori K. Omura K. Chronic sclerosing sialadenitis of the submandibular gland as the initial symptom of IgG4-related disease: a case report. Tonoku J Exp Med 2015;236(3):193–8. DOI: 10.1620/tjem.236.193. PMID: 26084640.12. Harrison J.D., Rodriguez-Justo M. Commentary on IgG4-related sialadenitis: Mikulicz’s disease, Kьttner’s tumour, and eponymy. Histopathology 2011;58(7):1164–6. DOI: 10.1111/j.1365-2559.2011.03824.x. PMID: 21707715.Harrison J.D., Rodriguez-Justo M. Commentary on IgG4-related sialadenitis: Mikulicz’s disease, Kьttner’s tumour, and eponymy. Histopathology 2011;58(7):1164–6. DOI: 10.1111/j.1365-2559.2011.03824.x. PMID: 21707715.13. Markowski J., Gierek T., Witkowska M. et al. Kьttner’s tumor (chronic sclerosing sialadenitis) – a rare cause of submandibular gland enlargement. Otolaryngol Pol 2011;65(4):289–92. DOI: 10.1016/S0030-6657(11)70693-X. PMID: 2200148.Markowski J., Gierek T., Witkowska M. et al. Kьttner’s tumor (chronic sclerosing sialadenitis) – a rare cause of submandibular gland enlargement. Otolaryngol Pol 2011;65(4):289–92. DOI: 10.1016/S0030-6657(11)70693-X. PMID: 2200148.14. Kiverniti E., Singh A., Clarke P. Kьttner’s tumour: an unusual cause of salivary gland enlargement. Hippokratia 2008;12(1):56–8. PMID: 18923750.Kiverniti E., Singh A., Clarke P. Kьttner’s tumour: an unusual cause of salivary gland enlargement. Hippokratia 2008;12(1):56–8. PMID: 18923750.15. Chow T.L., Chan T.T., Choi C.Y., Lam S.H. Kuttner’s tumour (chronic sclerosing sialadenitis) of the submandibular gland: a clinical perspective. Hong Kong Med J 2008;14(1): 46–9. PMID: 18239243.Chow T.L., Chan T.T., Choi C.Y., Lam S.H. Kuttner’s tumour (chronic sclerosing sialadenitis) of the submandibular gland: a clinical perspective. Hong Kong Med J 2008;14(1): 46–9. PMID: 18239243.16. Chou Y.H., Tiu C.M., Li W.Y. et al. Chronic sclerosing sialadenitis of the parotid gland: diagnosis using color Doppler sonography and sonographically guided needle biopsy. J Ultrasound Med 2005;24(4):551–5. PMID: 15784774.Chou Y.H., Tiu C.M., Li W.Y. et al. Chronic sclerosing sialadenitis of the parotid gland: diagnosis using color Doppler sonography and sonographically guided needle biopsy. J Ultrasound Med 2005;24(4):551–5. PMID: 15784774.17. Пирадов М.А. Интенсивная терапия инсульта: взгляд на проблему. Анналы клинической и экспериментальной неврологии 2007;1(1):17–22. [Piradov М.А. Intensive stroke therapy: problem perception. Аnnaly klinicheskoy i eksperimental’noy nevrologii = Аnnals of Clinical and Experimental Neurology 2007;1(1):17–22. (In Russ.)].Пирадов М.А. Интенсивная терапия инсульта: взгляд на проблему. Анналы клинической и экспериментальной неврологии 2007;1(1):17–22. [Piradov М.А. Intensive stroke therapy: problem perception. Аnnaly klinicheskoy i eksperimental’noy nevrologii = Аnnals of Clinical and Experimental Neurology 2007;1(1):17–22. (In Russ.)].18. Суслина З.А., Иллариошкин С.Н., Пирадов М.А. Неврология и нейронауки –прогноз развития. Анналы клинической и экспериментальной неврологии 2007;1(1):5–9. [Suslinа Z.А., Illarioshkin S.N., Piradov М.А. Neurology and neurologic sciences – development forecast. Аnnaly klinicheskoy i eksperimental’noy nevrologii =Аnnals of Clinical and Experimental Neurology 2007;1(1):5–9. (In Russ.)].Суслина З.А., Иллариошкин С.Н., Пирадов М.А. Неврология и нейронауки –прогноз развития. Анналы клинической и экспериментальной неврологии 2007;1(1):5–9. [Suslinа Z.А., Illarioshkin S.N., Piradov М.А. Neurology and neurologic sciences – development forecast. Аnnaly klinicheskoy i eksperimental’noy nevrologii =Аnnals of Clinical and Experimental Neurology 2007;1(1):5–9. (In Russ.)].19. Супонева Н.А., Павлов Э.В. Диагностика и базовая терапия хронических полиневропатий. Врач 2009;(9):43–4. [Suponevа N.А., Pavlov E.V. Diagnostics and basic therapy of chronic polyneuropathies. Vrach = Physician 2009;(9):43–4. (In Russ.)].Супонева Н.А., Павлов Э.В. Диагностика и базовая терапия хронических полиневропатий. Врач 2009;(9):43–4. [Suponevа N.А., Pavlov E.V. Diagnostics and basic therapy of chronic polyneuropathies. Vrach = Physician 2009;(9):43–4. (In Russ.)].20. Зиганшин Р.Х., Арапиди Г.П., Азаркин И.В. и др. Протеомные технологии для выявле- ния в сыворотке крови потенциальных биомаркеров аутоиммунных демиелинизирующих полиневропатий. Биоорганическая химия 2011;37(1):36–44. [Ziganshin R.Kh., Аrapidi G.P., Azarkin I.V. et al. Proteo mic technologies for revealing potential biomarkers of autoimmune demilienating neuropathies in the blood serum. Bioorganicheskaya khimiya = Bioorganic Chemistry 2011;37(1):36–44. (In Russ.)].Зиганшин Р.Х., Арапиди Г.П., Азаркин И.В. и др. Протеомные технологии для выявле- ния в сыворотке крови потенциальных биомаркеров аутоиммунных демиелинизирующих полиневропатий. Биоорганическая химия 2011;37(1):36–44. [Ziganshin R.Kh., Аrapidi G.P., Azarkin I.V. et al. Proteo mic technologies for revealing potential biomarkers of autoimmune demilienating neuropathies in the blood serum. Bioorganicheskaya khimiya = Bioorganic Chemistry 2011;37(1):36–44. (In Russ.)].21. Супонева Н.А., Никитин С.С., Пирадов М.А. Воспалительные полиневропатии: проблемная ситуация в России. Современные наукоемкие технологии 2010;(2):114–5. [Suponevа N.А., Nikitin S.S., Piradov М.А. Inflammatory polyneuropathies: challenges in Russia. Sovremennye naukoemkie tekhnologii = Modern Science Consuming Technologies 2010;(2):114–5. (In Russ.)].Супонева Н.А., Никитин С.С., Пирадов М.А. Воспалительные полиневропатии: проблемная ситуация в России. Современные наукоемкие технологии 2010;(2):114–5. [Suponevа N.А., Nikitin S.S., Piradov М.А. Inflammatory polyneuropathies: challenges in Russia. Sovremennye naukoemkie tekhnologii = Modern Science Consuming Technologies 2010;(2):114–5. (In Russ.)].